Embolización preoperatoria con Onyx en tumores cuya irrigación principal proviene de la arteria cerebelosa superior. Reporte de dos casos y revisión de la literatura

Título

Embolización preoperatoria con Onyx en tumores cuya irrigación principal proviene de la arteria cerebelosa superior. Reporte de dos casos y revisión de la literatura

Autor

Álvaro Campero
Leoncio Tovar
Julio Fernández
José Goldman
Rodolfo Nella (h)

Fecha

Marzo 2019

Lugar de Realización

Servicio de Neurocirugía, Hospital Padilla, Tucumán, Argentina
Cátedra de Neurología, Facultad de Medicina, Universidad Nacional de Tucumán, Tucumán, Argentina
Servicio de Neurocirugía, Hospital General de México, Ciudad de México, México
Servicio de Hemodinamia, Hospital Padilla, Tucumán, Argentina

Correspondencia

alvarocampero@yahoo.com.ar

Texto

REV ARGENT NEUROC | VOL. 33, N° 1: XX-XX | 2019
REPORTE DE CASO

Embolización preoperatoria con Onyx en tumores cuya irrigación principal proviene de la arteria cerebelosa superior. Reporte de dos casos y revisión de la literatura

Álvaro Campero1,2 , Leoncio Tovar3, Julio Fernández4, José Goldman4, Rodolfo Nella (h)4
1Servicio de Neurocirugía, Hospital Padilla, Tucumán, Argentina, 2Cátedra de Neurología, Facultad de Medicina, Universidad Nacional de Tucumán, Tucumán, Argentina, 3Servicio de Neurocirugía, Hospital General de México, Ciudad de México, México, 4Servicio de Hemodinamia, Hospital Padilla, Tucumán, Argentina

Álvaro Campero
alvarocampero@yahoo.com.ar
Recibido: 22 de junio de 2018. Aceptado: 3 de julio de 2018
NO EXISTE CONFLICTO DE INTERÉS EN EL PRESENTE TRABAJO

RESUMEN
Introducción : Los hemangioblastomas y los meningiomas son neoplasias intracraneales frecuentes en las cuales la resección quirúrgica total es el tratamiento indicado. En algunas situaciones, son lesiones altamente vascularizadas, por lo cual es de utilidad la embolización preoperatoria.
Descripción de los casos : Caso 1: paciente mujer de 42 años de edad, que consultó por cuadro de hipertensión endocraneana y ataxia de tipo cerebeloso. Se realizó resonancia magnética, la cual mostró un proceso expansivo en la parte superior del vermis cerebeloso. La angiografía cerebral demostró un tumor muy vascularizado, a expensas de la arteria cerebelosa superior. Previo a la cirugía se realizó una embolización con Onyx. Dos días después del procedimiento endovascular, se realizó la exéresis completa del tumor. La anatomía patológica informó hemangioblastoma. Caso 2: paciente mujer de 34 años de edad, que consultó por cuadro de cefalea intensa. La resonancia magnética mostró un tumor tentorial izquierdo, con crecimiento hacia arriba. Se realizó angiografía cerebral, la cual mostró que la irrigación principal del tumor provenía de la arteria cerebelosa superior. Se realizó una embolización preoperatoria del tumor con Onyx. Tres días después del tratamiento endovascular, se realizó la exéresis completa de la lesión. La anatomía patológica informó meningioma transicional.
Discusión: La recomendación de embolización preoperatoria sería en pacientes con hemangioblastomas sólidos, de gran tamaño, irrigados por vasos que no puedan ser manipulados inmediatamente durante la resección. Algo similar sucede con los meningiomas. Sin embargo, es necesario evaluar caso por caso, ya que la embolización per se implica un riesgo para el paciente.
Conclusión: Cuando es necesario, se puede realizar en forma segura y efectiva la embolización con Onyx a través de la arteria cerebelosa superior, de un tumor cuya irrigación principal está dada por dicha arteria y su acceso en una etapa temprana de la cirugía es difícil.

Palabras claves: Arteria Cerebelosa Superior, Embolización, Hemangioblastoma, Meningioma, Onyx

ABSTRACT
Introduction: Hemangioblastomas and meningiomas are frequent intracranial neoplasms in which gross total resection is the indicated treatment. In some situations, they are highly vascularized lesions, and preoperative embolization is useful.
Description of the cases : Case 1: a 42-year-old female patient who consulted due to intracranial hypertension and cerebellar ataxia. Magnetic resonance imaging was performed, which showed an expansive process in the upper part of the cerebellar vermis. Cerebral angiography showed a highly vascularized tumor, at the expense of the superior cerebellar artery. Prior to surgery, Onyx embolization was performed. Two days after the endovascular procedure, gross total resection of the tumor was performed. The pathology reported hemangioblastoma. Case 2: a 34-year-old female patient who consulted due to severe headache. Magnetic resonance imaging showed a left tentorial tumor, with upward growth. Cerebral angiography was performed, which showed that the main irrigation of the tumor came from the superior cerebellar artery. A preoperative embolization of the tumor with Onyx was performed. Three days after endovascular treatment, gross total resection of the tumor was performed. The pathology reported transitional meningioma.
Discussion : The recommendation of preoperative embolization would be in patients with solid hemangioblastomas, irrigated by vessels that cannot be manipulated immediately during resection. Something similar happens with meningiomas. However, it is necessary to evaluate case by case, since embolization per se implies a risk for the patient.
Conclusion : When necessary, embolization with Onyx, through the superior cerebellar artery, of a tumor whose main irrigation is given by that artery and tis access at an early stage of surgery is difficult, can be performed safely and effectively.

Keywords: Embolization, Hemangioblastoma, Meningioma, Onyx, Superior Cerebellar Artery

INTRODUCCIÓN
El objetivo de la embolización preoperatoria en un tumor es la disminución de su irrigación y con ello la reducción del sangrado transoperatorio; esto es importante debido a que dicho sangrado, en forma excesiva, podría condicionar una resección quirúrgica menor5, un mayor tiempo operatorio3,5,11,13, y un aumento de la morbilidad y mortalidad. La embolización preoperatoria es especialmente efectiva durante el tratamiento de tumores cerebrales altamente vascularizados como hemangioblastomas y meningiomas.
Los hemangioblastomas son tumores localizados frecuentemente en la fosa posterior, histológicamente benignos, que ocurren esporádicamente o se encuentran asociados a síndromes heredofamiliares como la enfermedad de Von Hippel Lindau1,4,11. Lesiones sólidas y de gran volumen se encuentran asociadas con alta morbilidad debido a su gran vascularización y sangrado transoperatorio1,5. El tratamiento indicado es la exéresis quirúrgica total, habitualmente realizando una resección en bloque. Hay pocos casos reportados de hemangioblastomas tratados con embolización preoperatoria; la mayoría se realizó a través de ramas provenientes de la arteria cerebelosa posteroinferior o de arterias meníngeas posteriores3,4,6.
Los meningiomas son tumores muy frecuentes que comprenden el 13-20% de todos los tumores intracraneanos. En general su irrigación principal está dada por vasos meníngeos. En lesiones de gran tamaño su resección puede resultar en una importante pérdida sanguínea; por ello, la desvascularización es una meta temprana en la cirugía. La embolización ha sido propuesta como una terapia preoperatoria eficaz en los casos donde es difícil acceder a los pedículos principales durante la cirugía. Así, la embolización facilita la cirugía y disminuye el sangrado transoperatorio7,10.
Sin embargo, es importante tener presente que una embolización tiene riesgo de complicaciones7,10,14. Por lo tanto, es necesario contemplar los riesgos/beneficios de dicho procedimiento en el contexto de un tumor intracraneano.
Es el objetivo del presente trabajo reportar dos casos de tumores (un hemangioblastoma y un meningioma), ambos irrigados principalmente por la arteria cerebelosa superior (ACS), que fueron tratados previo a la cirugía con embolización a través de dicha arteria.

DESCRIPCIÓN DE LOS CASOS
Caso 1 (fig. 1)
Paciente mujer de 42 años de edad, que consulta por cuadro de hipertensión endocraneana (cefalea, náuseas y vómitos, y edema de papila bilateral), acompañado de ataxia de tronco. Se realizó una resonancia magnética (RM), la cual mostró un proceso expansivo, fundamentalmente sólido, en la parte superior del vermis cerebeloso. Se realizó una angiografía cerebral, la cual mostró un tumor muy vascularizado, a expensas de la ACS, con un aneurisma por hiperflujo. Previo a la cirugía se realizó una embolización con Onyx, con catéter de punta desprendible (Apollo), a través de la ACS, logrando una excelente disminución de la vascularización. Dos días después del procedimiento endovascular, se realizó la exéresis completa del tumor, a través de un acceso supracerebeloso-infratentorial. El tumor fue resecado pedazo por pedazo, mostrando un leve sangrado. La anatomía patológica informó hemangioblastoma. La paciente se recuperó muy bien de la cirugía, sin presentar ningún déficit neurológico asociado. La RM de control mostró una exéresis completa de la lesión.

Figura 1: A, B, C) RM de encéfalo preoperatoria, secuencia T1 contrastada, en cortes sagital, axial y coronal, donde se observa una lesión principalmente sólida, bien definida, localizada en la parte superior del vermis cerebeloso, sugestiva de hemangioblastoma. D, E) Angiografía previa a la embolización. Se aprecia el alto flujo del tumor proveniente de la ACS; además, se puede observar un aneurisma por híper flujo. F, G) angiografía luego de la embolización con Onyx. H, I, J) RM de encéfalo postoperatoria, secuencia T1 contrastada, en donde se aprecia resección total de lesión.

Caso 2 (fig. 2)
Paciente mujer de 34 años de edad, que consulta por cuadro de cefalea intensa. El examen neurológico era completamente normal. Se realizó una RM, la cual mostró un tumor tentorial izquierdo, con crecimiento hacia arriba, el cual comprimía y desplazaba el sector posterior de la región temporal mesial izquierda. Se realizó una angiografía cerebral, la cual mostró que la irrigación principal del tumor provenía de la ACS. Como la vascularización ingresaba desde abajo (cara infratentorial), y el abordaje propuesto sería desde arriba (cara supratentorial), se realizó una embolización preoperatoria del tumor con Onyx, a través de la ACS. Tres días después del tratamiento endovascular, se realizó la exéresis completa del tumor, a través de un acceso temporal posterior. La lesión fue resecada pedazo por pedazo, con ayuda del aspirador ultrasónico, mostrando un escaso sangrado. La anatomía patológica informó meningioma transicional. La paciente se recuperó muy bien de la cirugía, sin presentar ningún déficit neurológico asociado. La RM de control mostró una exéresis total de la lesión.

Figura 2: A, B, C) RM de encéfalo preoperatoria, secuencia T1 contrastada, en cortes sagital, axial y coronal, donde se observa una lesión bien definida, localizada en la parte superior del tentorio, lado izquierdo, sugestiva de meningioma. D, E) Angiografía previa a la embolización. Se aprecia el alto flujo del tumor proveniente de la ACS. F, G) angiografía luego de la embolización con Onyx. H, I, J) RM de encéfalo postoperatoria, secuencia T1 contrastada, en donde se aprecia resección total de lesión.

DISCUSIÓN
La embolización pre quirúrgica de los hemangioblastomas ha sido considerada por algunos autores como una necesidad fundamental; sin embargo en otros trabajos se ha cuestionado su indicación argumentando que la tasa de complicaciones puede ser demasiado alta, sobrepasando los potenciales beneficios9,13. Así, la recomendación de embolización preoperatoria sería en pacientes con hemangioblastomas sólidos, de gran tamaño, irrigados por vasos que están localizados en un sector del sitio quirúrgico que no permite que puedan ser manipulados inmediatamente durante la resección3,6,12.
Losmeningiomas han sido la principal entidad tumoral tratada con embolización preoperatoria; sin embargo, no existe un consenso actual respecto a cuales meningiomas realizar el procedimiento endovascular y a cuales no; tampoco existe consenso con respecto al tipo de material de embolización7,8,10,15. En línea general, la embolización puede ser útil para meningiomas localizados en la base del cráneo o ciertos sectores donde el acceso a la irrigación principal solo puede lograrse en una etapa muy avanzada de la cirugía. Sin embargo, estudios comparativos son necesarios para determinar los beneficios de la embolización preoperatoria en los meningiomas, estudiando el grado de resección, la duración de la operación, la pérdida de sangre quirúrgica y la morbilidad quirúrgica7. Si bien la embolización preoperatoria podría darnos una ventaja en la cirugía de un meningioma, debemos prestar atención a la posibilidad de complicaciones embólicas, y estar preparados para realizar una craneotomía de emergencia, especialmente en pacientes con meningiomas grandes10.
Una amplia variedad de sustancias están actualmente disponibles para la embolización, las cuales incluyen partículas de PVA, emboesferas, gelfoam y fluidos embolizantes como N-butyl-cianoacrilato (NBCA) y el polímero ethyl-vinyl-alcohol (Onyx)2,12,13. Algunos estudios de embolización tumoral apoyan que la infiltración de pequeñas partículas (PVA) dentro del lecho tumoral es más efectiva para reducir el sangrado y disminuir la consistencia del tumor, y por ello se obtienen resultados quirúrgicos positivos6,12.Por otra parte, hay reportes de que el uso de pequeñas partículas en embolización se han asociado a riesgo de sangrado intratumoral secundario a la oclusión capilar del lecho tumoral, o a infarto cerebral secundario a la migración dentro de vasos anastomóticos8. El Onyx ha probado tener la mayor durabilidad y penetración, por lo que ha sido propuesto como el manejo ideal por la mayoría de los autores3,13 . Como cualquier procedimiento endovascular, el riesgo de daño vascular, disección, embolismo, hemorragia e infarto debe ser siempre tenido en cuenta4.
En nuestro equipo, en los casos que optamos por la embolización de tumores previo a la resección, se evalúa detalladamente las aferencias. Así, cuando estas provienen de vasos meníngeos o bien de vasos extra craneanos (arteria carótida externa), una opción es la utilización de agentes embolizantes transitorios (PVA, emboesferas), ya que tienen la ventaja de penetrar al interior del tumor, siendo la mayor desventaja el reflujo durante la inyección, lo que aumenta significativamente el riesgo de embolia distal. Por esta razón, no utilizamos ese tipo de material en tumores con irrigación pial, y preferimos usar Onyx. En los casos descriptos en el presente trabajo, tratándose de tumores irrigados por arterias piales, se observó que los pedículos eran aptos para la inyección de Onyx, con un buen margen de seguridad para el reflujo; además, se utilizaron catéteres desprendibles, lo que disminuye significativamente el riesgo de hemorragia al retirar el mismo. Por último, la inyección fue realizada con control de flujo, impidiendo así el reflujo a vasos normales.

CONCLUSIÓN
Cuando es necesario, se puede realizar en forma segura y efectiva la embolización con Onyx, a través de la ACS, de un tumor cuya irrigación principal es de difícil acceso en una etapa temprana de la cirugía.

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COMENTARIO

Se trata de un trabajo que incluye dos casos, en donde se realizó embolización preoperatoria de tumores hipervascularizados con el objeto de mejorar la resección quirúrgica a expensas de disminución del sangrado. Se realizó también una revisión bibliográfica. Si bien sólo se exponen dos casos, esta técnica debe ser tomada en cuenta en casos puntuales donde se percibe en los estudios preoperatorios que la lesión está altamente irrigada o como bien dicen los autores, el control vascular es en un tiempo tardío de la disección tumoral. Encuentro a esta técnica muy útil en especial para los hemangioblastomas grandes o recidivados de la fosa posterior. Si bien pueden encontrarse múltiples artículos que hacen referencia a esta técnica en la literatura, recordar la utilidad de este procedimiento es imperativo para aquellos que tratamos diariamente con patología de base de cráneo1-3.

Dr. Pablo Ajler
Hospital Italiano de Buenos Aires. C.A.B.A.

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COMENTARIO

Los autores describen 2 casos de embolización preoperatoria con Onyx en tumores cuya irrigación principal proviene de la arteria cerebelosa superior. El manuscrito está bien estructurado, conciso y muestran buena iconografía de RMN y angiografía digital cerebral pre y postoperatoria.
La embolización preoperatoria de un tumor cerebral fue publicado por primera vez por Hekster y col en 19741. El concepto inicial de la embolización preoperatoria fue dirigido a la devascularización tumoral para facilitar la cirugía, pero luego se agregó la posibilidad de inyectar por vía intra-arterial superselectiva quimioterápicos para los tumores malignos2,3. Otra técnica que viene creciendo en popularidad es la embolización preoperatoria por punción directa del tumor en cerebro, cabeza y cuello (en casos de fácil accesibilidad percutánea, navegabilidad intra-arterial dificultosa o cuando el cerebro comparte el mismo pedículo que el tumor)4,5; a nivel cerebral incluso se está refinando la técnica de punción guiado por TAC simple y 3D mediante un software del angiógrafo6.
La indicación actual de la embolización preoperatoria es para los tumores voluminosos e hipervasculares cuyos pedículos nutricios están poco accesibles al inicio de la cirugía; los beneficios son reducir las pérdidas hemáticas, tiempo quirúrgico y la morbilidad postoperatoria. Los tumores más frecuentemente embolizados son: meningiomas, los ex-hemangiopericitomas, hemangioblastomas, paragangliomas, tumores de base de cráneo como metástasis, fibroangioma nasal juvenil, etc.7.
La embolización no está exenta de riesgos, entre otros está el infarto cerebral por diseminación o reflujo del agente embolizante dentro del lecho vascular normal, aumento del volumen tumoral por infarto o sangrado intratumoral con edema cerebral perilesional generando hipertensión endocraneana. La intención de la embolización es facilitar la cirugía y en el balance riesgo beneficio teórico la embolización seguida de cirugía tiene que tener menor riesgo que la cirugía sin embolización.
A manera de conclusión, es fundamental la discusión interdisciplinaria (neuroradiólogos, patólogos, neurocirujanos, neurocirujanos endovasculares, oncólogos y radioterapeútas) en cuanto a la estrategia y secuencia terapeútica a seguir con los voluminosos tumores hipervasculares.

Rubén Mormandi
F L E N I, C.A.B.A.

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COMENTARIO

Los autores presentas 2 casos de tumores altamente vascularizados con resección total y embolización prequirurgica con excelente resultado.
Cabe destacar la calidad de la presentación y las imágenes vasculares. Si uno mira la localización y el tamaño del meningioma y el hemangioblastoma presentados se da cuenta del porque de la indicación de la embolización previa ante determinados casos. La imagen de resonancia y la captación del contraste no son por si solas categóricas para pronosticar si la lesión a intervenir será sangrante. Para ello es impresindible la angiografía digital que además permite evaluar y programar la desvascularización quirúrgica y la embolización úitil.
Sin duda la experiencia quirúrgica de A. Campero y la capacidad de J. Fernandez  resultan imprecindibles para la indicación y los resultados aquí presentados. En el medio en el que yo trabajo no me es posible embolizar todos los tumores hipervascularizados y no creo que la embolización este indicada en muchos y a veces la desvascularización pretendida no fue posible; ambos factores me parecen importantísimos y eso otorga a la presentación su valor. Para finalizar creo además importante señalar la correcta elección del material elegido ethyl-vinyl-alcohol y seguramente la discusión previa de ambos equipos a fin de definir los pedículos elegidos para embolizar.
Felicitaciones entonces por la presentación, la elección de los casos para embolizar, la técnica quirúrgica, la elección del material y los resultados quirúrgicos.
Dr. Jaime Rimoldi
Sanatorio Guemes, C.A.B.A.

COMENTARIO  

Los autores presentan  dos casos de embolización tumoral preoperatoria con Onyx tratados con éxito,  en tumores cuya irrigación principal proviene de la arteria cerebelosa superior, siendo de difícil acceso llegar a la aferencia  principal  en el inicio del procedimiento. En nuestra experiencia, los hemangioblastomas sólidos representan un desafío quirúrgico debido a su intensa  vascularización. El abordaje quirúrgico debe ser amplio como para permitir la disección circunferencial, coagulando y seccionando las “múltiples” aferencias neoplásicas. De este modo, la resección en bloc es posible.  La embolización prequirúrgica de los hemangioblastomas es muy cuestionada, motivo por el cual la mayoría de los autores la desaconsejan. Personalmente en nuestros casos de hemangioblastomas sólidos  tanto de fosa posterior, como de la región incisural posterior, al igual que en los intramedulares, no hemos recurrido a embolización y no hemos tenido complicaciones de sangrado intraoperatorio. Consideramos que cada caso debería ser discutido caso por caso.
Con respecto a los meningiomas, especialmente  de base  de cráneo, las posiciones varían ampliamente entre instituciones y neurocirujanos/as. Suelen estar condicionadas por la experiencia institucional, y por la procedencia y número de aferencias al tumor. En general se suele lograr una oclusión significativa de la vascularización tumoral con bajo índice de complicaciones. Personalmente hemos utilizado la embolización preoperatoria en casos “seleccionados” de meningiomas de base de cráneo con éxito.  
El presente trabajo aporta información útil para los neurocirujanos/as a la hora de la toma de decisiones en la estrategia quirúrgica. Sin embargo, la recomendación es que cada equipo considere a la embolización preoperatoria  dentro del armamentario  neuroquirúrgico al mismo tiempo que  realice un análisis de riesgos versus beneficios en cada caso en particular. 

Dra Alejandra T. Rabadán
Instituto de Investigaciones Médica A.Lanari.
Universidad de Buenos Aires. U.B.A.

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COMENTARIO

Los autores describieron 2 casos de tumores intracraneanos hipervascularizados, un hemangioblastoma y un meningioma que fueron embolizados previo a la cirugia con Onyx. Gracias a ello pudieron lograr una resección completa y con mínimo sangrado. Cómo bien se aclara en el trabajo, la exéresis total ene este tipo de neoplasias es clave para la curación del paciente. Diferentes tumores hipervascularizados extracraneanos e intracraneanos son pasibles de embolizacion preo peratoria para facilitar la cirugía. Los más comunes extracraneanos son los fibroangiomas de cavun y los paragangliomas del cuerpo carotídeo. De los intracraneanos los paragangliomas del glomus yugular, meningiomas y los hemangioblastomas son los que mas frecuentemente se prestan a este tipo de procedimientos.
Entre las sustancias utilizadas para embolizar, las partículas y el gelfoam (en especial el gelfoam) se reabsorben de la luz vascular  con cierta rapidez por lo que la cirugía se debe realizar a los pocos días de la embolizacion. El N- Butil- 2 cianoacrilato (Histoacril) y el polímero etilen vinil alcohol (Onyx, Squid) producen oclusión vascular permanente dando al cirujano oportunidad de poder tener más tiempo a disposición para la cirugía.
Existen dos técnicas de embolizacion pre operatoria, la oclusión de la arteria aferente extratumoral y la oclusión de las arteriolas intratumorales. Según el tipo de tumor y la preferencia del cirujano se utiliza una u otra. Es por ello imprescindible un trabajo en equipo para poder planificar la estrategia de embolizacion entre el terapista endovascular y el cirujano. Seria deseable que el mismo equipo sea el que realice ambos procedimientos, como posiblemente haya sucedido en los casos descriptos en el trabajo.
Finalmente han sido enumeradas en el trabajo las diferentes complicaciones de la embolizacion preo peratoria. Se podrían agregar la migración de los agentes embolizantes al sistema nervioso por anastomosis no visualizadas1, la hemorragia intratumoral2 y la isquemia de pares craneanos3.
Felicito a los autores por los resultados obtenidos.

Dr Flavio Requejo
Neurointervencionismo
Hospital JP Garrahan

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